肛門周囲腫脹を装った巨大直腸表皮嚢胞

概要

直腸表皮嚢胞は、胚組織の残骸から生じる珍しい先天性病変である。 嚢胞のこのタイプは、手術前に診断することは困難です。 本研究では、30歳の女性における巨大なretrorectal類表皮嚢胞のまれなケースを報告します。 当初，この状態はこう門周囲膿瘍と診断され，切開およびドレナージで治療された。 膿瘍が再発したため、骨盤磁気共鳴イメージングが命じられ、8が明らかになった。,膿瘍と互換性のない外観を有する2cm肛門周囲嚢胞。 術後組織学的解析により，直腸表皮嚢胞が確認された。 術後経過は良好であり、術後3日目に退院した。 彼女はフォローアップの4ヶ月でよくやっていました。 こう門周囲腫りゅう／膿ようの再発例には，直腸嚢胞を考慮すべきであることを示唆した。

1. はじめに

表皮嚢胞は、体全体に観察されることがあり、成長の遅い良性皮下病変の一つであるが、それはほとんど直腸スペースで発見されません。, 嚢胞は嚢胞の漠然とした臨床的提示のために，ほとんどの症例で偶然に発見されるため，直腸表皮嚢胞の診断はまだ確立されていない。 共通の提示は嚢胞の質量効果に関連している。 遅い提示のほとんどはtailgut、dermoidおよび奇形腫のような他のpresacral包嚢との誤診のためにあります。 後直腸嚢胞に関連する合併症としては、肛門周囲膿瘍、会陰瘻、直腸瘻、および直腸出血が挙げられる。, ここでは，会陰腫りゅうとして提示され，最初にこう門周囲膿ようと診断された後直腸表皮嚢胞のまれな症例を報告した。

2. ケースプレゼンテーション

30歳の女性、再発肛門周囲膿瘍とgravida2パラ2は、さらなる評価と治療のために私たちの病院の外来外科部門に紹介されました。 この女性はこう門周囲膿瘍として治療されたこう門周囲痛および腫脹の病歴を有していた。 彼女は私たちの病院に彼女の訪問の4週間前に腫れの切開とドレナージを受けていました。, 彼女は最後の6ヶ月にわたって会陰腫脹および不快感の増加を訴え、発熱、便秘、肛門周囲排出、または他の胃腸症状の症状を否定した。 彼女の月経周期は異常な子宮出血なしで規則的であった。 全身レビューの残りの部分と彼女の病歴と家族歴は目立たなかった。 身体検査では正常なバイタルサインを認め，発熱の徴候は認められなかった。 腹部検査は目立たなかった。, 骨盤検査では会陰部の出生裂に大きな突出した腫りゅうを認め，発赤，暖かさ，圧痛のような炎症の徴候は認められなかった。 塊は嚢胞性の粘稠度であり、大きさは約6cmであった。 この塊は肛門と尾骨の間の領域を占めていた。 直腸指診では後壁に円形の非テンダー軟質腫りゅうを認め，規則的な形状を示した。 ちつ通検査は目立たなかった。 実験室調査では、総および延性白血球の正常数およびヘモグロビンの正常レベルを示した。,骨盤磁気共鳴画像法（ＭＲＩ）ではこう門直腸管の後方に嚢胞性病変が認められ，肛門挙筋を後方にくぼませていた。 病変は末梢増強の非常に薄い縁を有し，出生裂に向かって後方に脂肪座礁が最小限であった。 これは、制限された拡散、固体成分、または肛門直腸管との通信なしに均質な流体信号におけるT2重み付けMRI画像上の不均一性を示した。 他の骨盤臓器は目立たなかった（図1）。, ＭＲＩ所見より，表皮封入嚢胞，尾腸嚢胞，感染先天性嚢胞と診断した。

(a)

(b)

(a)r(b)

図1

30歳の女性における会陰表皮嚢胞。 （A）コロナT2重み付け画像（T2WI）、および（b）矢状T2WIを示す質量指向磁気共鳴イメージング。 病変は白い矢印で示される。, T2WIは肛門周囲領域の中央と直腸（星）の後部に位置するよく外接均質な構造を示した;病変は嚢胞性病変を含む流体を示唆し、高い信号強度に中間 未知の画像では、病変は、ガドリニウム投与後の増強なしでt1wi上の周囲の脂肪組織に対してhypointense相対的であり、わずかな末梢縁の増強のみである。

したがって、これらの臨床的および画像的所見に基づいて、手術する決定がなされた。, 腫りゅうの外科的切除は、5センチメートル正中会陰切開を介して後方に行われました。 女性は起こりやすいジャックナイフの位置に置かれ、腫れがより顕著に明らかになった（図2）。 処置中、脊髄との接触を避けるために、脊椎外科医が相談された。 腫りゅうは、直腸壁から前方および後方尾骨の曲線から解剖された（図3）。 腫りゅうの完全切除は破裂することなく達成できた。 組織学的検査で類表皮嚢胞と診断された。, 術後経過は良好であり、術後3日目に退院した。

図2

最初の直腸検査では、直腸表皮嚢胞が示唆された。 嚢胞はこう門と尾骨の間に位置していた。

図3

嚢胞の切除。 嚢胞性腫りゅうを切除するために後経腹膜アプローチを用いた。

3., ディスカッション

retrorectal病変の大部分は発達塊として発生します。 病変は、先天性病変、炎症性病変、神経原性病変、骨性病変、および雑多病変に分類することができる。 Retrorectal類表皮嚢胞は見られることは非常にまれであり報告されたケースのほとんどはこれらの固まりが生殖年齢の女性に見られることを示しました。 しかし、成人男性における仙骨前表皮嚢胞の3例が報告されている。

表皮嚢胞は非常に成長が遅い塊であり、その結果、それらの多くは無症候性である。, 嚢胞の質量効果のために起こる初期の症状には、便秘、痛み、水腎症、および排便の困難が含まれる。 嚢胞の臨床的提示が遅いため、感染症および出血を含む合併症が起こることがあるが、類表皮嚢胞は悪性形質転換を受ける可能性は低い。 類表皮嚢胞は，肛門直腸膿瘍，複雑な瘻孔，および毛孔洞と誤診されることがある。 本症例ではこう門周囲膿ようを呈し，手術ドレナージを初めて行った。, この状態の希少性のために，直腸表皮嚢胞の診断は臨床的に確立できなかった。 類表皮嚢胞の術後診断については限られた証拠が得られる。 医学文献によると、超音波またはコンピュータ断層撮影は、これらの手順は非特異的所見をもたらす可能性があるため、表皮嚢胞の術前診断のため MRIは、類表皮嚢胞の診断に対してより正確であると考えられている。, 最近の報告では，直腸／仙骨前嚢胞の術前診断モダリティとして拡散重み付け画像を有するＭＲＩを用いることが推奨されている。 古典的には、類表皮嚢胞は、拡散制限を示す、T1重み付け画像上の低インテンス質量とT2重み付け画像上の高インテンス質量を示しています。 ケラチンの存在のために、T2重み付けされたイメージでいくつかのhypointensityの焦点は見られるかもしれません。 複雑でない包嚢は強化なしで規則的で平らな輪郭を示すかもしれません。, MRIはまた、奇形腫、尾腸、または通常MR画像上の均質なパターンを示す感染先天性嚢胞を含む他のretrorectal/仙骨前腫瘤から類表皮嚢胞を区別するのに役立つかもしれません。 この場合、MRIは、最初の画像モダリティとして使用されました。 病理組織学的検査により類表皮嚢胞の確定診断が得られた。 類表皮嚢胞の典型的な組織学的所見には、扁平上皮の細い線を有する壁が含まれ、嚢胞は角質化した物質で満たされている。 今回の症例における我々の観察は以前の知見と一致している。, Retrorectal類表皮嚢胞の決定的な治療は完全な外科的切除である。 多くの手法が適用できなどの前方、後方、複合、または腹腔鏡アプローチ。 アプローチの選択は、質量の大きさ、位置、および治療センターで利用可能な施設に基づいています。 前腹部アプローチは、腫瘍がS3の中間体以上にある場合に適用され、後部アプローチ（経仙骨、副仙骨、または経腹膜）は、隣接する組織または器官の関与なし, 複合法は、隣接する構造への侵入が疑われる場合、または質量がS3よりわずかに上の場合にのみ使用されます。 経腹膜アプローチにより嚢胞を切除した。

腹腔鏡下アプローチの実現可能性は、特に固形腫瘍において議論の余地がある。 以前の研究では、主要な術後合併症のない12人の患者における再直腸腫瘍に対する腹腔鏡下アプローチの結果を示した。 後直腸嚢胞における開腹アプローチに対する腹腔鏡下アプローチの唯一の相対禁忌は、穿孔の場合の悪性腫瘍および流出のリスクである。, 再発および合併症を避けるためには，嚢胞壁の完全切除が必要である。

retrorectal類表皮嚢胞はまれな実体であり、再発性肛門周囲腫脹/膿瘍を有する患者に遭遇するときに考慮されるべきである。 現在の症例報告は，類表皮嚢胞の診断におけるＭＲＩの重要性に関する証拠を提供することにより，現在の医学文献に貢献している。 他の骨盤病変との類表皮嚢胞の早期発見と鑑別のための初期診断モダリティとしてＭＲＩを用いることを強く推奨した。, 現在の研究の知見は、臨床医がretrorectal epidermoid cystの治療においてより良い治療成果を達成するのに有意に役立つ可能性がある。

利益相反

著者は、この論文の出版に関して利益相反はないことを宣言している。